Details of a Researcher - Kasuga, Yoshifumi

Papers - Kasuga, Yoshifumi

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Ultrasound Findings of Varices at the Site of Uterovaginal Anastomosis in a Pregnant Woman After Radical Trachelectomy.

Kasuga Y, Miyakoshi K, Tanaka M

Journal of ultrasound in medicine : official journal of the American Institute of Ultrasound in Medicine (Journal of ultrasound in medicine : official journal of the American Institute of Ultrasound in Medicine) 38 ( 12 ) 3363 - 3364 2019.05

Accepted, ISSN 0278-4297

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Twelve-year experience of office-setting removal of lost intrauterine devices in place for more than 10 years

Kasuga Y., Lin B., Maki J., Wang H., Yoshimura T., Nagai Y., Nakada S.

European Journal of Contraception and Reproductive Health Care (European Journal of Contraception and Reproductive Health Care) 24 ( 3 ) 206 - 208 2019.05

Accepted, ISSN 13625187

© 2019, © 2019 The European Society of Contraception and Reproductive Health. Objective: We investigated the effectiveness of removing lost intrauterine devices (IUDs) that had been in place for over 10 years, using Lin's biopsy grasper in an office setting. Methods:This single-centre, retrospective study conducted between March 2006 and June 2018 included 49 women who had had an IUD in place for contraception for more than 10 years and who underwent removal of the lost IUD using Lin's biopsy grasper under transabdominal sonography without use of a tenaculum, anaesthesia and analgesia, after dilation of the cervical os and hysteroscopy. Results: The women's median age was 52 years (range 34–80 years) and the median duration of insertion was 17 years (range 10–43 years). Forty-eight (98%) women had their lost IUD removed using Lin's biopsy grasper. Among the removed IUDs, there were eight FD-1 IUDs with a string, 13 FD-1 IUDs without a string, 13 Chinese IUDs, seven Ota ring IUDs, three KS ring IUDs, two Saf-T-Coil IUDs, two Lippe loop IUDs and one Wing IUD. All women tolerated the procedure and there were no major operative complications. Conclusions: Lin's biopsy grasper was effective in removing IUDs that had been in place for a long time.

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Clinical and genetic characteristics of abnormal glucose tolerance in Japanese women in the first year after gestational diabetes mellitus

Kasuga Y., Miyakoshi K., Tajima A., Saisho Y., Ikenoue S., Ochiai D., Matsumoto T., Arata N., Hata K., Tanaka M.

Journal of Diabetes Investigation (Journal of Diabetes Investigation) 10 ( 3 ) 817 - 826 2019.05

Accepted, ISSN 20401116

© 2018 The Authors. Journal of Diabetes Investigation published by Asian Association for the Study of Diabetes (AASD) and John Wiley & Sons Australia, Ltd Aims/Introduction: Risk factors of type 2 diabetes mellitus in Japanese women with recent gestational diabetes mellitus are unknown. The objective of the present study was to investigate the clinical and genetic characteristics associated with postpartum abnormal glucose tolerance in Japanese women with gestational diabetes mellitus. Materials and Methods: A total of 213 Japanese women with recent gestational diabetes mellitus who underwent a postpartum 2-h oral glucose tolerance test were investigated. The association between antepartum clinical characteristics and postpartum abnormal glucose tolerance (diabetes or prediabetes based on the Japan Diabetes Society criteria) was examined. Frequencies of 45 known type 2 diabetes mellitus-associated genetic variants were also compared between women with and without postpartum abnormal glucose tolerance. Results: A total of 59 women showed postpartum abnormal glucose tolerance (prediabetes, n = 51; diabetes, n = 8). Plasma glucose levels at 1 or 2 h, the insulinogenic index and the insulin secretion-sensitivity index-2 of the antepartum oral glucose tolerance test were independent of postpartum abnormal glucose tolerance risk factors (P = 0.006, P = 0.00002, P = 0.01 and P = 0.006, respectively). Four genetic variants (rs266729 [ADIPOQ], rs6017317 [HNF4A], rs5215 [KCNJ11] and rs7177055 [HMG20A]) showed a nominally significant association with postpartum abnormal glucose tolerance (P < 0.05, respectively). Among these, three were related to insulin secretion. Postpartum abnormal glucose tolerance risk significantly increased with increasing risk-allele number (P = 0.0005; odds ratio 1.91). Conclusions: Clinical features and genetic variants related to impaired insulin secretion are risk factors of postpartum abnormal glucose tolerance in Japanese women with recent gestational diabetes mellitus.

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Glycemic and metabolic features in gestational diabetes: singleton versus twin pregnancies.

Akiba Y, Miyakoshi K, Ikenoue S, Saisho Y, Kasuga Y, Ochiai D, Matsumoto T, Tanaka M

Endocrine journal 66 ( 7 ) 647 - 651 2019.04

ISSN 0918-8959

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筋腫分娩様に腟内に突出した巨大子宮頸部筋腫合併妊娠の1例

田中邦生, 春日義史, 王洪欣, 吉村拓馬, 大橋千恵, 眞木順子, 鈴木毅, 金善惠, 樋口隆幸, 染谷健一, 林保良, 中田さくら

関東連合産科婦人科学会誌 ((一社)関東連合産科婦人科学会) 56 ( 1 ) 73 - 77 2019.03

Accepted, ISSN 2186-0610

【緒言】子宮筋腫は妊娠適齢期女性において頻度の高い疾患であり,筋腫合併妊娠は比較的よく遭遇する病態である.今回我々は筋腫分娩様に腟内に突出した巨大子宮頸部筋腫合併妊娠の1例を経験したので報告する.【症例】32歳,3妊1産(経腟分娩1回,自然流産1回).自然妊娠成立後,無月経11週に当院を受診した.初診時には腟内を占拠する7cm大の子宮筋腫を認め筋腫分娩が疑われた.MRI検査(妊娠15週)にて,子宮頸管後壁との境界が不明瞭な9cm×6cm×9cmの腫瘤が腟内に突出しており,筋腫は子宮頸部後壁発生の頸部筋腫であると診断した.妊娠中は経過観察の方針とし,特に有害事象の発症はなかった.筋腫が腟内を占拠していたため,経腟分娩は困難と判断し,帝王切開術の方針とした.妊娠36週4日に選択的帝王切開術を施行し,出血リスクを考慮して筋腫切除は行わなかった.児は1,915gの女児で,Apgar score 8/9点(1/5分値)であり,構造異常は認めなかった.また,術中出血量は818gで診察でも有茎性筋腫ではなく,子宮頸部後壁発生の頸部筋腫であることを確認し,悪露流出可能を確認後に手術を終了とした.術後経過良好にて術後7日目に退院した.【結語】頸部筋腫と有茎性筋腫分娩との鑑別にMRI検査は有用であり,頸部筋腫と筋腫分娩の鑑別を行えたことで経過観察を行い,良好な予後を得られた.(著者抄録)

子宮鏡手術を契機にKaufmann療法を中止したところ自然妊娠し生児を得た早発卵巣不全の1例

眞木順子, 林保良, 王洪欣, 吉村拓馬, 大橋千恵, 鈴木毅, 春日義史, 金善惠, 樋口隆幸, 染谷健一, 中田さくら

神奈川産科婦人科学会誌 (神奈川産科婦人科学会) 55 ( 2 ) 145 - 147 2019.02

Accepted, ISSN 0910-2485

今回我々は、急性骨髄性白血病治療後の早発卵巣不全に対して長年Kaufmann治療を行い、子宮粘膜下筋腫に対する子宮鏡手術を契機にKaufmann療法を中止したところ自然妊娠に至った一例を経験したので報告する。症例は30歳 0妊0産であり、9歳で急性骨髄性白血病を発症し、12歳の再発時に骨髄移植、放射線治療の既往がある。自然周期での月経はなく、16歳から14年間Kaufmann療法にて消退出血を起こしてきた。不正出血の症状を認めたため、外来にて精査したところ14.8×13.0×13.5mmの突出率70〜80%程度の粘膜下筋腫を認め、Kaufmann療法中止の上、子宮鏡下子宮筋腫核出術の方針となった。手術当日経腹超音波にて子宮内に胎嚢及び胎児心拍を認め、妊娠7週相当であったため、手術は中止とし、周産期管理を行い、生児を得た。Kaufmann療法は以前リバウンド作用による排卵誘発法として用いられており、数周期施行後にKaufmann療法を中止すると、卵巣機能が活性化され、排卵が回復する可能性があるとされている。原発性無月経であってもKaufmann療法を中止し、月経周期や排卵が自然回復する可能性があることを念頭に置く必要がある。(著者抄録)

腹腔鏡下子宮筋腫核出術中の内膜穿破時に摘出した内膜腫瘤から診断し得た、子宮内膜異型増殖症の1例

染谷健一, 竹田貴, 吉村拓馬, 王洪欣, 大橋千恵, 眞木順子, 鈴木毅, 春日義史, 金善惠, 樋口隆幸, 林保良, 中田さくら

神奈川産科婦人科学会誌 (神奈川産科婦人科学会) 55 ( 2 ) 159 - 163 2019.02

Accepted, ISSN 0910-2485

子宮や付属器の良性疾患に対する手術の前に、一般的に悪性疾患の除外のために子宮頸部細胞診や子宮内膜細胞診などを行うことが多いが、特に内膜細胞診はその精度に留意が必要である。今回我々は、術前の画像診断、細胞診ともに悪性所見を認めなかった症例において、子宮筋腫に対して腹腔鏡下子宮筋腫核出術を行い、術中の内膜破綻を機に内膜のポリープ状病変を発見し、子宮内膜異型増殖症の診断に至った症例を経験したので、報告する。症例は37歳女性、0妊0産、過多月経を主訴に、粘膜下筋腫を含む多発筋腫を指摘され、紹介受診。画像上、40mm大の粘膜下筋腫及び左内膜症性嚢胞を認め、スクリーニングの子宮頸部及び内膜細胞診に異常なきことを確認し、腹腔鏡下子宮筋腫核出術、左卵巣嚢腫摘出術を施行した。術中の筋腫核出の際に内膜が破綻し、内腔にポリープ状病変があることを偶発的に発見し、切除した。病理診断にて、同病変は子宮内膜異型増殖症であった。術後に再度、子宮内膜細胞診、組織診、子宮鏡観察にて内腔病変の残存や癌の併存を疑う所見のなきことを確認し、全腹腔鏡下腟式子宮全摘出術を行った。本症例のように、子宮筋腫による内腔変形がある場合、子宮内膜細胞診によるスクリーニングには限界があることを十分に理解し、筋腫核出などの妊孕性温存手術を行う際は、術前に子宮鏡による内腔観察を考慮することが重要であると考えられた。(著者抄録)

Size for gestational age at birth according to offspring sex and gestational weight gain in underweight women

Kasuga Y., Shigemi D., Tamagawa M., Suzuki T., Kim S., Higuchi T., Yasunaga H., Nakada S.

Journal of Developmental Origins of Health and Disease (Journal of Developmental Origins of Health and Disease) 10 ( 5 ) 536 - 541 2019

Accepted, ISSN 20401744

© Cambridge University Press and the International Society for Developmental Origins of Health and Disease 2019. Although maternal pre-pregnancy body mass index (BMI) and gestational weight gain (GWG) are related to fetal growth, there is a paucity of data regarding how offspring sex affects the relationship between maternal BMI in underweight mothers (pre-pregnancy BMI <18.5 kg/m 2 ) and size for gestational age at birth. The aim of this study was to investigate the effect of offspring sex on the relationships among maternal pre-pregnancy BMI, GWG and size for gestational age at birth in Japanese underweight mothers. Records of women with full-term pregnancies who underwent perinatal care at Kawasaki Municipal Hospital (Kawasaki, Japan) between January 2013 and December 2017 were retrospectively reviewed. The study cohort included underweight (n=566) and normal-weight women (18.5 kg/m 2 1/2pre-pregnancy BMI<25 kg/m 2 ; n=2671). The incidence of small for gestational age (SGA) births in the underweight group was significantly higher than that in the normal-weight group (P<0.01). Additionally, SGA incidence in the underweight group was significantly higher than that in the normal-weight group (P<0.01) in female, but not male (P=0.30) neonates. In the women with female neonates, pre-pregnancy underweight was associated with a significantly increased probability of SGA (odds ratio [OR]: 1.80; P<0.01), but inadequate GWG was not (OR: 1.38; P=0.11). In contrast, in women with male neonates, inadequate GWG was associated with a significantly increased probability of SGA (OR: 1.53; P=0.03), but not with pre-pregnancy underweight (OR: 1.30; P=0.10). In conclusion, the present results suggest that pre-pregnancy underweight is associated with SGA in female offspring but not in male offspring.

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Intrauterine Protrusion of Metal Coils: A Rare Complication of Uterine Artery Embolization

Yoshimura T., Kasuga Y., Higuchi T., Lin B.

Journal of Minimally Invasive Gynecology (Journal of Minimally Invasive Gynecology) 26 ( 7 ) 1215 - 1216 2019

ISSN 15534650

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Impaired fetal growth in mothers with inadequate gestational weight gain: a retrospective study in Japanese uncomplicated pregnancy.

Ikenoue S, Miyakoshi K, Kasuga Y, Ochiai D, Matsumoto T, Tanaka M

The journal of maternal-fetal & neonatal medicine : the official journal of the European Association of Perinatal Medicine, the Federation of Asia and Oceania Perinatal Societies, the International Society of Perinatal Obstetricians (Journal of Maternal-Fetal and Neonatal Medicine) 33 ( 13 ) 1 - 5 2018.12

Accepted, ISSN 1476-7058

Introduction: The average birth weight in Japan has gradually decreased and the number of low birth weight infant has increased over the last 30 years. Japanese pregnant women are characterized with lower prevalence of obesity than those in other developed countries, and maternal underweight before pregnancy is independently associated with low birth weight. However, the association between maternal inadequate gestational weight gain (GWG) and the risk of small for gestational age (SGA) in Japanese uncomplicated pregnant women has not been fully understood. This study aimed to examine the effect of maternal inadequate GWG on the risk of SGA in Japanese uncomplicated pregnancies. Methods: We retrospectively analyzed uncomplicated Japanese singleton pregnancies that delivered at term gestation in our institution from 2006 to 2016. The association between GWG and birth weight was analyzed by multiple linear regression. Potential confounding factors included maternal age, parity, prepregnancy BMI, and neonatal sex. The association between inadequate GWG and SGA was also examined by logistic regression. Results: A total of 3837 mother–neonate dyads were analyzed. Maternal GWG was 10.1 ± 3.7 kg (mean ± SD), and 2529 (66%) had inadequate GWG. After adjusting for confounding factors, GWG significantly correlated with birth weight (standardized β = 0.199, p <.001). Inadequate GWG increased the risk of delivering SGA neonate (adjusted odds ratio (aOR) = 1.97 [1.45–2.68], p <.001). This association was particularly pronounced in underweight (aOR = 2.95 [1.38–6.29], p =.005) and normal weight mothers (aOR = 1.79 [1.27–2.52], p =.001), and not in overweight/obese mothers (p =.115). Conclusion: Maternal GWG is associated with birth weight in Japanese women with uncomplicated singleton pregnancies. Inadequate GWG is an important risk factor of SGA, particularly in non-obese women. The present finding would potentially provide further evidence that promoting adequate gestational weight gain in Japanese underweight and normal weight mothers would reduce SGA, as well as metabolic dysfunction in later life.

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当院で対応した特定妊婦の実態

春日義史, 玉川真澄, 鈴木毅, 金善惠, 樋口隆幸, 上野和典

日本周産期・新生児医学会雑誌 ((一社)日本周産期・新生児医学会) 54 ( 4 ) 965 - 968 2018.12

Accepted, ISSN 1348-964X

2017年1月〜12月に周産期管理を行った特定妊婦47例の母体背景を検討した。分娩時年齢の中央値は28歳、若年妊娠は2例で、未婚者31例中11例はパートナー不在であった。特定妊婦への選定理由(重複あり)は、経済的理由37例、精神疾患合併妊娠21例、要保護児童もしくは要支援児童を養育している妊娠17例、児童虐待既往あり7例、家庭内暴力被害者7例、違法薬物使用歴あり3例、精神発達遅延1例、性的暴力による妊娠1例であった。児は自宅引き取り44例であったが、2例は乳児院、1例は里親に預けられた。1ヵ月検診未受診は5例、出生届未提出は1例であり、2例は現在まで入院費未払いである。

難治性骨盤内炎症性疾患を呈した好酸球性胃腸炎の1例

玉川真澄, 仙波宏史, 山上亘, 高柳裕子, 春日義史, 小林佑介, 冨永英一郎, 田中守, 青木大輔

関東連合産科婦人科学会誌 ((一社)関東連合産科婦人科学会) 55 ( 4 ) 453 - 458 2018.11

Accepted, ISSN 2186-0610

好酸球性胃腸炎(Eosinophilic Gastroenteritis:EGE)は,消化管に著明な好酸球浸潤を来たす希少な消化器疾患である.嚥下障害,腹痛,下痢など多彩な消化器症状を生じ,有病率は10万人に数名とされる.難治性の骨盤内炎症性疾患(Pelvic Inflammatory Disease:PID)を呈したEGEの1例を報告する.症例は45歳,2妊2産,アレルギーなし.39℃の発熱および下腹痛を主訴に来院した.子宮及び左付属器に著明な圧痛があり,また成熟嚢胞性奇形腫を疑う左卵巣腫瘍を認めた.PIDを疑い抗菌薬投与を開始したものの発熱と炎症所見は改善しなかったため,左付属器および右卵管を摘出したが,術後経過は軽快と再燃を繰り返した.病理所見を再評価したところ,洗浄腹水および付属器漿膜への好酸球浸潤が著明であることからEGEの診断に至った.副腎皮質ステロイド投与を開始し,炎症所見は軽快し退院となった.EGEの診断は消化管粘膜または腹水への好酸球浸潤の病理診断に基づくが,必ずしも容易ではない.本症例においては,病理所見の再評価が診断に重要な役割を果たした.難治性の骨盤腹膜炎に遭遇した際は,試験腹腔鏡による骨盤内検索および腹水を含めた病理学的検索が診断の一助となりうることが示唆された.(著者抄録)

Is the risk of small for gestational age influenced by maternal body composition in young Japanese women?

Kasuga Y, Kim SH, Suzuki T, Higuchi T, Nakada S

Accepted, ISSN 1476-7058

© 2018, © 2018 Informa UK Limited, trading as Taylor & Francis Group. Background: We aimed to investigate whether there was a high incidence of young Japanese mothers being underweight (pregravid body mass index [BMI] < 18.5 kg/m2) and if they delivered infants who were small for gestational age (SGA). Materials and methods: Our study was carried out from 2013 to 2017 and included adolescent women (maternal age at delivery: <20 years old; n = 94), women in their early twenties (maternal age at delivery: 20–24 years; n = 479), and controls (maternal age at delivery: 25–34 years; n = 2061). Results: In both the adolescent and early twenties groups, the incidence of being underweight, based on prepregnancy BMI, was significantly higher than controls (p <.0001 and p <.05, respectively). In both groups, gestational weight gain (GWG) was significantly higher than controls (p <.0001). There were no notable group differences in the incidences of SGA. Conclusion: The incidence of being underweight was higher in younger mothers than in controls. However, the risk of SGA did not increase in younger mothers, possibly because their GWG overcame the influence of their pre-pregnancy body composition.

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当院で周産期管理を施行した肥満妊婦における非妊時BMI別妊娠中体重増加量と出生体重の関連に関する検討

春日義史, 玉川真澄, 鈴木毅, 金善惠, 樋口隆幸, 上野和典

日本周産期・新生児医学会雑誌 ((一社)日本周産期・新生児医学会) 54 ( 3 ) 784 - 788 2018.09

Accepted, ISSN 1348-964X

当院で周産期管理を行った肥満妊婦を過体重群(Ov群)と肥満群(Ob群)に分類し、妊娠中体重増加量(GWG)が出生体重に与える影響について検討した。2013〜2016年に当院で周産期管理を行った単胎妊婦3402例のうち、Ov群374例、Ob群130例を対象とした。Ov群と比較してOb群の方がGWGは有意に少なかった。GWG適正群はOv群に有意に多く、Ob群ではGWG不足群がOv群に比して有意に多かった。また、両群の適正群におけるlarge-for gestational-age(LGA)発症率はOv群で12.7%、Ob群で23.3%であり、両群の過剰群では21.3%、47.6%とさらにLGA発症率が上昇した。GWGが出生体重に与える影響について検討するため、両群においてGWGと出生体重との相関分析を行ったところ、両群で有意な相関関係を示した。特にOb群の方がOv群よりもGWGと出生体重は高い相関を示した。

腹膜炎を繰り返した長期間留置子宮内避妊器具に対してLin式ポリープ鉗子で抜去した1例

春日義史, 林保良, 王洪欣, 吉村拓馬, 大橋千恵, 眞木順子, 鈴木毅, 金善惠, 樋口隆幸, 染谷健一, 中田さくら

神奈川産科婦人科学会誌 (神奈川産科婦人科学会) 55 ( 1 ) 58 - 60 2018.09

Accepted, ISSN 0910-2485

【目的】長期間留置された子宮内避妊器具(intrauterine device:IUD)は種々の細菌感染の原因となり、摘出不能例については子宮全摘術も含めた外科的加療を要することがある。今回我々は腹膜炎を繰り返した長期間留置子宮内避妊器具に対してLin式ポリープ鉗子で抜去した1例を経験したので報告する。【症例】57歳、3妊2産(人工妊娠中絶1回、経腟分娩2回)。30年前にIUDを挿入されたが、牽引糸が切れてしまい、抜去困難となっていた。当院来院2ヵ月前に下腹部痛と帯下異常を主訴に前医を受診し、急性骨盤腹膜炎の診断で入院にて抗菌薬加療された。また、それ以前にも同様の症状で入院加療された既往があった。前医では子宮全摘術が検討されたものの、複数回の骨盤内感染治療後であり強度腹腔内癒着の可能性が危惧され、経腟的IUD摘出目的に当院紹介受診した。当院子宮鏡外来にて、経腟超音波検査及び子宮鏡にてFD-1を確認した。経腹超音波検査下にヘガール頸管拡張器3号まで使用して子宮頸管を拡張後、Lin式ポリープ鉗子を挿入しFD-1を摘出した。なお、一連の操作は無麻酔下に施行し、患者は軽度疼痛のみで、出血もなく処置は終了した。【結論】腹膜炎を繰り返し、経腟的摘出は困難と考えられた長期間IUD挿入症例であっても、我々の方法では摘出可能であった。(著者抄録)

妊娠中の母体体重増加不良と出生体重に関する後方視的検討

池ノ上学, 宮越敬, 佐藤佑, 秋葉洋平, 大谷利光, 福武麻里絵, 春日義史, 落合大吾, 松本直, 田中守

糖尿病と妊娠 ((一社)日本糖尿病・妊娠学会) 18 ( 2 ) S - 86 2018.08

Accepted, ISSN 1347-9172

本邦では近年、やせ妊婦の増加と妊娠中の体重増加不良が指摘されている。今回、当院で単胎正期産分娩に至った3837例について、米国Institute of Medicine基準による母体体重増加不良と、在胎期間別出生時体格標準値(日本小児科学会)によるlight-for-date(LFD:出生体重<10パーセンタイル)との関連を年齢、経産数、非妊時BMI、児の性別を交絡因子として解析した。体重増加不良群では、LFDが有意に高率であり(adjusted odds ratio:1.94)、とくにやせ群(BMI < 18.5)と標準群(18.5 ≦ BMI< 25)でのみ有意差を認めた。やせ群と標準群では母体体重増加不良がLFDのリスク因子であることが示された。(著者抄録)

当院における妊娠合併卵巣嚢腫に対する全腹腔鏡下卵巣嚢腫切除術と腹腔鏡補助下卵巣嚢腫切除術の比較検討

玉川真澄, 樋口隆幸, 鈴木毅, 春日義史, 金善惠, 上野和典, 林保良, 中田さくら, 染谷健一

神奈川産科婦人科学会誌 (神奈川産科婦人科学会) 54 ( 2 ) 143 - 147 2018.02

Accepted, ISSN 0910-2485

近年妊娠合併卵巣嚢腫に対して腹腔鏡下手術を行う施設が増えているが、妊娠中の腹腔鏡下手術については未だ議論があり、術式や母体・胎児の予後に関して一定した見解はない。今回我々は妊娠合併卵巣嚢腫の腹腔鏡下手術において、術式が手術成績と周産期予後に及ぼす影響について後方視的に検討した。当院で施行された妊娠中の腹腔鏡下卵巣嚢腫切除術20例を体内法群9例、体外法群11例に分け、年齢、BMI、緊急手術、腫瘍径、手術・気腹時間、出血量、術後投薬・CRP・入院期間、分娩の転帰と週数、児の出生体重・奇形・合併症について比較検討した。術中子宮損傷の合併症はなかった。組織型では成熟嚢胞性奇形腫が最多であった。2群間の比較において、手術成績では体外法群で有意に気腹時間が短く、術後のCRPが高値であり、入院期間が長かった。周産期予後では、両群ともに流早産や胎児発育不全、児の奇形や合併症は認められなかった。成熟嚢胞性奇形腫切除の際、その手技は体外法群では容易であったが、体内法群では非妊時よりも難しく、腹腔内への嚢腫内容物漏出が全例で発生した。体外法は術後に下腹部小切開の侵襲による影響を伴っていたが、周産期予後では体内法と同様の良好な結果を得た。さらに体外法は体内法と比べ、子宮を圧迫して胎児循環に影響する気腹の時間を短縮する、術後化学性腹膜炎の原因となる嚢腫内容物漏出を防ぐなどの利点を有する可能性が示唆された。(著者抄録)

Cover Image, Volume 176A, Number 1, January 2018

Ikenoue S., Miyakoshi K., Ishii T., Sato Y., Otani T., Akiba Y., Kasuga Y., Ochiai D., Matsumoto T., Ichihashi Y., Matsuzaki Y., Tachikawa K., Michigami T., Nishimura G., Ikeda K., Hasegawa T., Tanaka M.

American journal of medical genetics. Part A (American journal of medical genetics. Part A) 176 ( 1 ) i 2018.01

Accepted, ISSN 1552-4825

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Discordant fetal phenotype of hypophosphatasia in two siblings

American Journal of Medical Genetics, Part A (American Journal of Medical Genetics, Part A) 176 ( 1 ) 171 - 174 2018.01

Accepted, ISSN 15524825

© 2017 Wiley Periodicals, Inc. Hypophosphatasia (HPP) is an autosomal recessive metabolic disorder with impaired bone mineralization due to mutations in the ALPL gene. The genotype-phenotype correlation of this disorder has been widely described. Here, we present two affected siblings, whose fetal phenotypes were discordant. A 31-year-old Japanese woman, G0P0, was referred to our institution because of fetal micromelia. After obstetric counseling, the pregnancy was terminated at 21 weeks’ gestation. Post-mortem radiographs demonstrated severely defective mineralization of the skeleton. The calvarial, spinal, and tubular bones were mostly missing. Only the occipital bones, mandible, clavicles, ribs, one thoracic vertebra, ilia, and tibia were relatively well ossified. The radiological findings suggested lethal HPP. Genetic testing for genomic DNA extracted from the umbilical cord identified compound heterozygous mutations in the ALPL gene (c.532T>C, p.Y178H; c.1559delT, p.Leu520Argfs*86). c.532T>C was a novel variant showing no residual activity of the protein by the functional analysis. The parents were heterozygous carriers. In the next pregnancy, biometric values on fetal ultrasonography at 20 and 26 weeks’ gestation were normal. At 34 weeks, however, a small chest and shortening of distal long bones came to attention. The neonate delivered at 41 weeks showed serum ALP of <5U/L. Radiological examination showed only mild thoracic hypoplasia and metaphyseal mineralization defects of the long bones. ALP replacement therapy was introduced shortly after birth, and the neonate was discharged at day 22 without respiratory distress. Awareness of discordant fetal phenotypes in siblings with HPP precludes a diagnostic error, and enables early medical intervention to mildly affected neonates.

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子宮動脈塞栓術が奏効した帝王切開瘢痕部妊娠の1例

荘慎太郎, 松本直, 佐藤佑, 大谷利光, 秋葉洋平, 春日義史, 池ノ上学, 落合大吾, 宮越敬, 田中守, 青木大輔

東京産科婦人科学会会誌 ((一社)東京産科婦人科学会) 66 ( 4 ) 647 - 651 2017.10

Accepted, ISSN 2186-0599

近年、帝王切開率の上昇に伴い、帝王切開瘢痕部妊娠(Cesarean Scar Pregnancy、以下CSP)も増加傾向にあるとされる。CSPでは危機的産科出血や妊娠中の子宮全摘のリスクが高く、早期診断と慎重な周産期管理が求められる。今回我々は子宮動脈塞栓術が奏効したCSPの1例を経験したので報告する。症例は36歳、初回妊娠時に回旋異常による帝王切開の既往があり、妊娠6週2日に異所性妊娠疑いで当院受診となった。超音波検査にて胎嚢は子宮頸部に認められ、着床部位の筋層の菲薄化や胎嚢に流入する豊富な血流などの所見よりCSPの診断に至った。CSPの妊娠転帰について説明した結果、早期の妊娠中断を希望され妊娠6週6日に子宮動脈塞栓術および子宮内容除去術を実施した。術中の出血量は少量であり、経過良好にて術後4日目に退院となった。CSPの管理において子宮動脈塞栓術が有用であることが示唆された。(著者抄録)

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